Glutarik asidüri tip 1’li bireylerde odyolojik bulgular


Dr. Öğr. Üyesi DİLEK ÖZGEDİK

Tez Türü: Doktora

Tezin Yürütüldüğü Kurum: Hacettepe Üniversitesi, Sağlık Bilimleri Enstitüsü, Odyoloji, Türkiye

Tez Danışmanı: Gonca Sennaroğlu

Tezin Onay Tarihi: 2019

Tezin Dili: Türkçe

Özet:

.Glutarik Asidüri Tip I; otosomal resesif özellik gösteren, mitokondri için gerekli olan enzimdeki kusurdan kaynaklı organik bir asidüri tipidir. Çalışmamızda zor değerlendirilen ve tanılanan, çok kısıtlı literatüre sahip Glutarik Asidüri Tip I’li hastalarının odyolojik bulgularını gözlemlemeyi hedefledik. Glutarik Asidüri Tip I tanısı almış 17 hasta ve 20 sağlıklı bireyden oluşan kontrol grubu odyolojik test bataryası ile değerlendirilmiştir. Tüm bireylere otoskopik muayenenin ardından saf ses işitme testleri, timpanometrik değerlendirme, otoakustik emisyon ve kontralateral supresyon ölçümleri ile işitsel beyinsapı cevabı değerlendirmeleri yapılmıştır. Glutarik Asidüri Tip I’li grubun Distortion Product Emisyon amplitüdleri ve Kontralateral Distortion Product Supresyon ölçüm değerleri kontrol grubundan anlamlı derecede düşüktür (p<0,05). Çalışma grubu bireylerinin yapılan değerlendirmelerinde normal/normale yakın işitmeye sahip oldukları halde, kontrol grubundan morfolojik olarak farklı işitsel beyinsapı cevaplarının olması dikkat çekici bulunmuştur. Çalışma grubunun işitsel beyinsapı cevaplarının absolut latansları incelendiğinde I, III ve V. dalga absolut latansları ve I-V interpeak latanslarının kontrol grubuna göre istatistiksel olarak anlamlı ölçüde uzamış olduğu gözlemlenmiştir (p<0,05). Çalışma sonunda GA-1’ li bireylerin erken tanılanması ve odyolojik bataryanın kullanılmasının yararlı olacağı düşüncesindeyiz. Anahtar kelimeler: Glutarik Asidüri Tip I, İşitme, Odyolojik Bulgular